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儿童脑动静脉畸形的治疗方法与预后

2021-02-09 李磊 宋剑平

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儿童脑动静脉畸形是大多数小儿自发性颅内出血的主要病因。

加拿大多伦多大学儿童医院诊断影像学科的Prakash Muthusami等分析文献报道的脑AVM儿童患者的治疗结果,为临床医师选择治疗决策提供指导和需要注意的问题。结果发表在2020年8月的《AJR Am J Roentgenol》在线。


——摘自文章章节

【Ref: Pezeshkpour P, et al. AJR Am J Roentgenol. 2020 Aug;215(2):472-487. doi: 10.2214/AJR.19.22443. Epub 2020 Jun 6.】


研究背景



儿童脑动静脉畸形(brain arteriovenous malformation,AVM)是大多数小儿自发性颅内出血的主要病因。与成人患者相比,儿童的预期寿命更长,并且有证据表明其神经系统预后更佳,因此有理由提倡对儿童脑AVM进行治愈性治疗,以防未来的颅内出血。根据脑AVM形态和血流动力学,儿童脑AVM积极治疗的方法有以下几种:手术切除、放射外科治疗、血管内介入栓塞以及联合治疗。一项成人脑AVM治疗的系统性综述,包括137项研究的13698例患者,结果表明随着时间的推移,技术的改进和对脑AVM理解的加深,患者病死率降低,但治疗仍然具有重大的致死和致残风险。有关儿童脑AVM的治疗后自然史和治疗结果的文献有限。加拿大多伦多大学儿童医院诊断影像学科的Prakash Muthusami等分析文献报道的脑AVM儿童患者的治疗结果,为临床医师选择治疗决策提供指导和需要注意的问题。结果发表在2020年8月的《AJR Am J Roentgenol》在线。


研究方法



研究者对MEDLINE、Embase和Web of Science数据库1981年1月1日至2018年4月16日发表的文献进行关键词检索,包括脑AVM(如脑动静脉畸形、颅内动静脉畸形等)、治疗(血管内介入术或显微外科手术或放射外科治疗等)和儿科入选标准术语(儿科或儿童等)。研究仅对年龄<18岁、至少有5例连续治疗的脑AVM患儿治疗结果和并发症数据进行统计分析。排除口头报告、病例报道、摘要和综述类文章。主要结果指标为治疗期间的与治疗相关的病死率;次要结果指标为与治疗相关的并发症、血管造影并发症、迟发颅内出血和末次随访时的神经功能状态。对患者和脑AVM特征与治疗结果的相关性进行泊松回归分析。


作者共纳入34篇文章,含2158例脑AVM儿童患者。患儿平均年龄为12.0±1.6岁,其中48.1%为女性;64.3%因脑AVM出血而就诊。治疗后平均随访时间为50.6±32.3个月。


研究结果



该荟萃分析显示,2158例脑AVM的消失率达到69.8%(95% CI,62.9-75.9%),复发率2.2%(95% CI,1.1-4.3%)和病死率为2.4%。病死率与患者年龄(RR=1.3;95% CI,0.5-2.0)、男性(RR=0.7;95% CI,-4.5-5.8)和就诊时脑AVM是否破裂(RR=0.05;95% CI,-6.0-6.1)无关。治疗后复发与年龄呈负相关(OR=0.7;95% CI,0.3-1.0)。外科手术并发症发生率为22.5%(95% CI,15.7-31.1%);79.4%外科手术治疗患者的脑AVM均消失;血管内栓塞术的并发症发生率为26.4%(95% CI,15.2-41.9%),54.1%单纯血管内栓塞治疗患者的脑AVM闭塞;放射外科治疗的并发症发生率为27.1%(95% CI,18.1-38.4%),66.8%放射外科治疗患者脑AVM闭塞。采用多种联合治疗可降低并发症发生率、死亡率和复发率。上述治疗的致残率和死亡率均低于保守疗法。仅采取保守疗法(即随访观察)的脑AVM患儿的并发症发生率和死亡率分别为35.9%和23.5%。

结论



研究结果表明,儿童脑AVM的治疗意义与成人不同,成人随机对照试验的结论不适用于儿科临床实践。儿童脑AVM的多种方式联合治疗比单一治疗的病死率和并发症发生率更低,但缺乏长期结果的证据。保守疗法患儿的死亡率最高,不过作者指出,该荟萃分析纳入的大多数资料是回顾性和观察性研究数据,缺乏独立的结果评估。因此,需要进行大样本的长期前瞻性临床试验,评估与儿科脑AVM的各种治疗方式相关的终生风险。


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