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垂体腺瘤伴发双侧眼段颈内动脉动脉瘤一例(神经内镜系列二)---浙二神外周刊(第258期)

2020-07-27 浙二神外周刊

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提示

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前言


浙医二院神经外科神经内镜工作由上世纪九十年代科室创始人之一的陶祥洛教授及刘伟国教授首先开展,是国内较早开展神经内镜工作的单位之一。目前亚专科由吴群主任医师牵头,以及洪远主任医师和闫伟副主任医师为骨干的团队,主要从事以颅底内镜为主的神经内镜工作。团队骨干都有包括匹茨堡大学及UCLA等国外进修学习的经历,经过十余年的发展,积累了较丰富的经验,取得了丰硕成果。自257期开始系列报道科室神经内镜亚专业组的相关病例,与同道共享。


病史简介


患者女性,37岁,因“垂体腺瘤术后8月,视物不清加重2月”来院。门诊以“垂体瘤术后残留”收住入院。


患者8月前因“视物不清1年”在当地医院就诊,诊断为“垂体腺瘤”,在当地医院行显微镜下经鼻蝶垂体腺瘤切除术。术后病理诊断为:垂体腺瘤。术后视物不清症状稍有改善,近2月来,自觉视物不清症状较前有所加重。否认有高血压、房颤、高脂血症等病史,否认长期吸烟及饮酒史。


查体:患者左眼颞向偏盲,无其他阳性体征。


辅助检查:外院术前垂体MRI提示:鞍区占位,考虑为垂体腺瘤。(患者未提供MRI胶片),外院术前血催乳素(PRL)为1187.5mIU/L(正常范围:40.3~530.0mIU/L),其余激素水平均在正常范围。术后PRL下降至125.9mIU/L。本院垂体MRI示垂体腺瘤术后残留,且右侧颈内动脉旁有流空影,考虑为动脉瘤(图1)。


图1. A:磁共振T2像可见动脉瘤流空影(箭头所指), B:磁共振增强扫描提示垂体腺瘤。


诊治经过


根据患者病史、查体及辅助检查结果,入院诊断考虑垂体腺瘤术后复发,右侧颈内动脉眼动脉段动脉瘤。进一步行DSA脑血管造影检查,结果显示为双侧颈内动脉眼动脉段动脉瘤(图2)。


图2. 脑血管造影提示双侧颈内动脉眼动脉段动脉瘤。


经科室讨论,决定先行双侧颈内动脉眼动脉段动脉瘤栓塞术(图3E,F)。手术顺利,暂出院。术后三个月DSA再次评估,显示动脉瘤填塞完全,无残留。逐再入院二期行内镜下经鼻蝶垂体腺瘤切除术(图3G)。


图3. E,F:术后造影显示双侧颈内动脉眼动脉段动脉瘤栓塞完全。G:术后肿瘤完全切除。


患者术后2年每隔6个月行垂体MRI检查显示无肿瘤复发,术后1年行DSA检查显示无动脉瘤复发。


讨论


垂体腺瘤合并颅内动脉瘤的发病率并不低。日本Sasaqawa等[1]研究发现,垂体腺瘤伴发颅内动脉瘤的比例为6.9%(7/102),其中为垂体大腺瘤合并动脉瘤的现象较普遍。Pan等[2]回顾性统计研究发现,垂体腺瘤中有5.4%伴发颅内动脉瘤,其中97%位于前循环,12%为多发动脉瘤,60%位于鞍区,40%远离鞍区。本研究组自2014年7月至2018年6月,在神经内镜下行垂体腺瘤切除术430例,共发现垂体腺瘤合并颅内动脉瘤6例(1.4%),远远低于以上报道,原因可能在于本研究对垂体腺瘤患者未常规行磁共振血管成像(MRA)或DSA检查有关。因为MRA和DSA并不是垂体腺瘤患者术前必做检查,除非疑有鞍内或鞍旁血管病变。


垂体腺瘤合并双侧颈内动脉动脉瘤却非常罕见。本文报道的垂体腺瘤伴发双侧眼段颈内动脉动脉瘤是国内第一例。加拿大学者Weir和印度学者Himanshu Agarwal分别在1992年4月和2019年6月报道垂体腺瘤合并海绵窦段双侧颈内动脉动脉瘤各一例[19,20]


有研究表明垂体腺瘤合并动脉瘤的发生率明显高于其他颅内肿瘤合并动脉瘤[3],具体的发病机制目前仍未明了。局部血液循环的压力;内分泌激素的作用如GH腺瘤的分泌产物会导致动脉硬化,Willis环血管屏障退行性改变,机械性的压迫以及肿瘤对于血管的直接侵犯可能是促进动脉瘤形成的原因[4]。Jakubowski等[16]的研究表明:垂体腺瘤合并颅内动脉瘤的病例中,垂体腺瘤多为GH腺瘤,相比之下,PRL型垂体腺瘤的发病率最高,但是与动脉瘤的相关性最弱。Oh等[5]在800例垂体腺瘤患者的筛查中发现有18例合并动脉瘤,并认为肿瘤的大小、年龄和海绵窦侵犯是垂体腺瘤合并动脉瘤发病率上升的相关因素。此外,医源性的垂体腺瘤合并动脉瘤较常见,在肿瘤切除过程中因颈内动脉损伤导致术后假性动脉瘤的形成,或因术后感染而出现感染性动脉瘤[6]。而高血压、糖尿病本身可以引起血管的器质性改变,也是引起动脉瘤发病率上升的重要因素。在我们的病例中,MRI冠状位显示6例患者的肿瘤直径均超过1cm,且均有海绵窦侵犯。因此,笔者建议对于垂体大腺瘤的患者,尤其是合并有骨质侵犯或海绵窦侵犯的患者、既往有原发性高血压、糖尿病或动脉瘤家族史、曾行经蝶手术的复发垂体瘤患者以及垂体卒中的患者,在常规行头颅MRI增强扫描的同时需行头颅MRA检查,必要时行DSA检查,有利于提高垂体腺瘤患者中动脉瘤的检出率,减少漏诊率。


随着影像学的飞速发展,MRI已成为垂体腺瘤术前必须的影像学检查。MRI可以评估肿瘤与鞍区的解剖关系。它避免了辐射,并且能够提供高质量的三维图像。MRI显示垂体肿瘤的解剖特征,增强图像使腺瘤很容易与正常垂体组织区分开来,也可以将鞍内或鞍旁的血管病变诊断出来。在临床工作中,在MRI上怀疑存在血管病变时,应当进一步行MRA或(和)DSA检查以明确诊断。在MRI T1和T2加权序列表现为流空影是动脉瘤的特征性表现,该表现的特异性为100%,灵敏度为88%[7]。Olsen等[8]报道有80%的巨大动脉瘤在动脉瘤囊壁会有血流信号。最近,通过对18项研究(3463例动脉瘤)的Meta分析认为,三维时间飞跃法MR血管成像(3D-TOF-MRA)诊断动脉瘤的特异性为94%(86%~97%),灵敏度为89%[9]。本组6例患者中有5例均在MRI T2冠状位可见有异常流空影,进一步的DSA检查确诊了垂体瘤合并有动脉瘤。因此对于高危患者,术前的详细阅片非常重要,而如果对此类患者能在常规行磁共振增强扫描的同时进行MRA的筛查,则能更好的提高垂体瘤合并动脉瘤的检出率,极大的降低手术风险。此外,尚需要引起我们特别重视的是当动脉瘤镶嵌在垂体腺瘤内时,如果动脉瘤处于静止状态,未破裂动脉瘤可不引起临床症状,因此很容易被漏诊,但是一旦破裂,出血限于鞍内未扩散,很容易被误诊为垂体卒中。此时MRI检查表现为鞍区高信号或混合信号,很难发现有动脉瘤存在。如果出血向四周扩散,可以表现为蛛网膜下腔出血表现,MRI显示为垂体卒中伴蛛网膜下腔出血。此时,我们应该考虑到垂体腺瘤伴发颅内动脉瘤存在的可能。2015年,徐侃等[10]报道1例前交通动脉动脉瘤破裂致垂体卒中。另一方面,当动脉瘤位于鞍内或鞍旁,甚至对垂体产生严重压迫时,在MRI上与垂体腺瘤非常相似,容易被误诊为垂体腺瘤[11],此时如果没有完善相关检查而贸然行经蝶垂体瘤切除术,则可能会引起严重的后果。


在垂体瘤合并颅内动脉瘤的病例中,大多是被意外发现的未破裂颅内动脉瘤。这些病例的症状主要来自垂体腺瘤。主要表现为激素紊乱和视神经压迫症状。仅少数垂体腺瘤表现为出血性卒中。我们6例病例中仅1例表现为出血性卒中。在垂体腺瘤合并颅内动脉瘤的病例中,动脉瘤破裂引起的出血性卒中较为少见。我们发现一例为前交通动脉瘤破裂出血。


有时动脉瘤破裂引起的出血并不局限于肿瘤。如位于垂体腺瘤内的颈内动脉海绵窦段动脉瘤。动脉瘤破裂出血后表现有瘤内出血,脑室出血,硬膜下出血,垂体卒中等。除海绵窦段动脉瘤外,其他动脉瘤也可引起垂体卒中。如2014年Song[17]等报道了1例后交通动脉瘤破裂导致的垂体卒中,原因在于垂体腺瘤的侵袭性生长包裹了动脉瘤。


因此,当垂体腺瘤发生出血卒中合并蛛网膜下腔出血时,应考虑合并动脉瘤的可能。然而,有文献报道单纯垂体瘤卒中也可能出现蛛网膜下腔出血。例如:Nakahra[18]等人报道的一个病例显示,蛛网膜下腔出血发生在垂体腺瘤与动脉瘤无关。这种情况被认为是肿瘤扩张和侵袭生长导致邻近动脉(如垂体上动脉)拉伸而造成的动脉撕裂伤所致。


对垂体腺瘤合并颅内动脉瘤的处理,目前仍存在着很大争议,没有统一的治疗指南和金标准。有学者提出同时处理动脉瘤和垂体腺瘤[12-13];或先通过血管内治疗一期处理动脉瘤,然后采用内镜、药物或放疗的方法处理垂体瘤[3,14-15];也有学者认为,垂体腺瘤合并颅内动脉瘤应根据动脉瘤和垂体瘤的大小、位置、相互关系以及患者的具体情况作出个性化地选择[4]。Sasagawa等[1]则提出将动脉瘤和垂体腺瘤的位置分为3型并给予相应的处理意见:(1)毗邻型:其动脉瘤与垂体腺瘤相连,术中易被显露,在切除肿瘤时容易损伤动脉瘤壁导致动脉瘤破裂出血,建议先处理动脉瘤,后切除垂体腺瘤。(2)非毗邻型:其动脉瘤远离垂体腺瘤,此型应先预判切除垂体腺瘤时不会牵拉载瘤动脉或动脉瘤,再评估动脉瘤的大小及破裂风险,如动脉瘤破裂的风险较小,可先切除垂体腺瘤,再考虑处理动脉瘤。(3)瘤内型:即动脉瘤镶嵌于垂体腺瘤内,此型应先处理动脉瘤,再行垂体腺瘤切除术。若出现漏诊,在行垂体腺瘤切除术时动脉瘤破裂风险极大,一旦破裂出血,术者在狭小的空间内很难完成动脉瘤夹闭术,将给患者带来灾难性后果。本文6例患者均在行经鼻蝶垂体腺瘤切除前予动脉瘤栓塞术,术后三个月复查,明确动脉瘤完全栓塞后再行垂体腺瘤切除术。然而,这种处理方案也存在一定的局限性,栓塞术后必须定期复查DSA,如果有明显的残留,则需要额外的治疗,包括动脉瘤再次栓塞或动脉瘤夹闭,经蝶手术治疗垂体腺瘤必须推迟,直到确认动脉瘤完全治愈。尽管如此,笔者认为先处理动脉瘤,再处理垂体腺瘤是最安全的治疗方案。


综上所述,对于垂体腺瘤合并有骨质侵犯或海绵窦侵犯、发生垂体卒中、既往有经蝶手术以及有合并原发性高血压、糖尿病、动脉瘤家族史的患者,建议在术前行垂体MRI检查时加行MRA检查,对疑有颅内动脉瘤患者应积极性DSA检查,以减少垂体腺瘤合并动脉瘤的漏诊率。对于垂体腺瘤合并动脉瘤的患者,在行术前影像学检查的同时,要重点关注动脉瘤的位置和垂体腺瘤的毗邻关系,根据肿瘤与动脉瘤的大小、位置、患者年龄与自身情况制定个性化的治疗方案。只要治疗方法得当,垂体腺瘤合并动脉瘤患者可获得很好的预后。


参考文献


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(本文由浙二神外周刊原创,浙江大学医学院附属第二医院神经外科凌晖主治医师整理,吴群主任医师审校,张建民主任终审)



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